摘要

周围性牙源性肿瘤(POTs)是罕见的，甚至在儿童人群中更罕见。外周牙源性纤维瘤(PODF)是普通和儿童人群中数量最多的POT。这篇论文的目的是报告一个不寻常的案例PODF在一个非常小的孩子谁出生在29周的妊娠。本文回顾了有关小儿PODFs的文献。

关键字

外围牙原性纤维瘤;儿科;外围牙原性的肿瘤

介绍

周围性牙源性肿瘤(POTs)包括骨外对等的成釉细胞瘤、钙化上皮性牙源性肿瘤(CEOTs)、鳞状牙源性肿瘤、钙化囊性牙源性肿瘤(CCOTs)、腺瘤样牙源性肿瘤(aot)、成釉细胞纤维瘤、牙源性牙源性纤维瘤和牙源性黏液瘤。有些是非常罕见的。一项在口腔病理活检服务中进行的综合研究表明，POTs只占所有提交的活检标本[1]的0.05%。虽然POTs在儿童中不常见，但周围型牙源性纤维瘤(如CCOTs, aot，成釉细胞纤维瘤和牙瘤)在儿童人群中已被记录。外周牙源性纤维瘤(PODFs)被发现是最常见的所有壶[1]和最常见的壶在儿科人群[2]。我们报告一个病例的PODF在3.9岁的孩子，其唯一的显著特征在她的过去的历史是出生在29周妊娠。本文回顾了有关小儿PODFs的文献。

病例报告

一个3.9岁的女孩被社区牙医推荐到一个大学保健中心的口腔医学系。母亲注意到前下颌骨有一颗“看起来很奇怪的牙齿”。该患儿有孕29周因母体子宫血肿导致早产的病史。新生儿在出生后立即进行了插管和通气，并保持了几天。她还被诊断为肺炎克雷伯氏菌相关的败血症，为此她接受了抗生素治疗。除了下背部皮肤上的婴儿血管瘤外，这名儿童在认知和身体上似乎都很健康和发育完全。

临床检查显示患者面部对称，肤色正常。没有可触及的下颌下或颈部淋巴结，也没有任何颞下颌关节异常。前开口咬合可以通过习惯性吸吮奶嘴来解释。与上牙弓中线相比，下牙弓中线距离左侧约1 mm（图1）。该儿童无龋齿，口腔卫生非常令人满意。右上颌中切牙和侧切牙显示釉质发育不良。左下颌乳牙侧牙比右下颌乳牙侧牙宽约3mm，提示单牙巨牙症。这颗牙齿也过度萌生，有明显的远端移位和I级活动度（图2）。其周围附着的颊侧和舌侧牙龈对称增生（图2），表面光滑，有正常颜色的口腔粘膜衬里，触诊时牢固一致。探查时没有血性或脓性分泌物，她的牙周状况良好。牙齿上的咬合创伤被排除在外，因为它在静止位置或工作/非工作关系中都没有咬合接触。根尖周X线片显示左下侧切牙有一个开放的根尖，而其右侧对应物有一个封闭的根尖（图3）。此外，相对于牙齿尺寸，髓室的宽度不成比例。有明显的远端牙齿移位（图3）。

图1:右侧上颌切牙釉质发育不全。与右侧相比，左下侧明显较宽，过度爆发，有明显的移位。

图2:附着在牙齿周围的颊龈和舌龈增生，并被正常的口腔黏膜覆盖。

图3：根尖周的x射线。左下侧表现为开放的根尖，宽的髓腔和牙齿移位。

临床鉴别诊断包括局限性反应性增生性病变（LRHLs），如周围骨化性纤维瘤（POFs），非牙源性良性肿瘤，如肌纤维瘤，以及POTs，如PODFs。

给予咪达唑仑(7 mg)镇静、氧化亚氮后，拔除左侧下侧切牙，手术刀切除增生性牙龈，镜检。苏木精和伊红染色的玻片显示在纤维间质中有惰性的牙源性上皮岛。其余结缔组织包含轻度慢性炎症浸润(图4)。显微镜检查结果与PODF的诊断一致。

图4:切除活检显示纤维间质内衬角化复层鳞状上皮，有低细胞和高细胞交替区域。可以识别出上皮的小岛/花环，与惰性牙源性上皮一致。其余结缔组织包含轻度慢性炎症浸润。周围牙源性诊断为先天性纤维瘤（苏木精-伊红染色，原始放大倍数x40）。

在1周、3个月、8个月和1年的随访中，无论是临床(图5)还是影像学(图6)均无复发迹象。拔牙区域显示正常愈合。没有炎症的迹象，也没有症状报告。术后8个月的x线片根尖周图像显示拔牙区附近的骨、乳牙和邻近的牙胚外观正常。由于在文献[2]中报道了复发，孩子被安排每四个月随访一次。

图5：术后随访一年，发现组织恢复良好，病灶未复发(咬合视图)。

图6：根尖周x线片在切除活检后一年，显示左下外侧拔牙区骨外观正常。

讨论

PODF是唯一一个比它的中心对等体更频繁的POT。一般人群的平均诊断年龄为32.3岁，女性稍占优势。下颌切牙/犬齿和前磨牙区域是最常见的部位，影响牙龈的颊部和舌部。PODFs表现为外生性牙龈肿块，组织病理学上显示未被包裹的纤维结缔组织与惰性的牙源性上皮[3]。表1列出了文献中报道的儿科人群中POFs的年龄、性别和位置。

我们根据Buchner等人的[1]定义“儿科人群”为0- 19岁。我们回顾了英语文献中出现的儿科患者中所有记录在案的PODFs和POTs病例的临床信息。Medline的PubMed界面使用关键词“外周”结合“牙源性肿瘤”、“牙源性纤维瘤”、“成釉细胞瘤”、“钙化上皮性牙源性肿瘤”、“鳞状牙源性肿瘤”、“钙化囊性牙源性肿瘤”、“腺瘤样牙源性肿瘤”、“成釉细胞纤维瘤”、“牙源性瘤”、“牙源性纤维瘤”和“牙源性粘液瘤”。

情况下没有	研究	年龄(年)	儿科病例	性别	位置
1	毕希纳等。[1]	2	1	米	上颌骨
2		18	1	F	上颌骨
3.	韦伯等。[7]	8	1	F	扩散
4		3.	1	米	扩散
5	戴利等，[4]	19	1	米	下颌骨
6		13	1	米	下颌骨
7		18	1	F	下颌骨
8		12	1	F	上颌骨
9		14	1	米	上颌骨
10		16	1	F	未知的
11	Siar & Ng b0 *	12月5日电	1	未知的	未知的
12		4	1	未知的	未知的
13		9	1	未知的	未知的
14	Martelli-Júnior等	11	1	未知的	未知的
15	布赫纳等	12月3日	1	F	上颌骨
16		18	1	米	下颌骨
17		16	1	F	下颌骨
18		12	1	F	上颌骨
19		15	1	米	下颌骨
20.		12	1	F	上颌骨
21	Alaeddini等人，[8]	17	1	米	下颌骨
22		18	1	米	下颌骨
23		12	1	米	下颌骨
24		8	1	米	下颌骨
25	Ritwik&Brannon[2]**当前案例	9	1	米	下颌骨
26		未知的	35	未知的	未知的
27		4	1	F	下颌骨

表1：研究选择了全身性疾病以及样本中最常见的疾病形式。

一篇关于0-19岁[2]儿童PODFs的英语文献综述显示，所有年龄段(n=151, 23.2%)中有35例涉及儿童，其中最小的为5岁。另一个病例系列描述了所有23例患者中的6例(26%)年龄在12-18岁[1]。戴利和威索基的[4]调查显示，所有年龄段的36例新发病例中有6例在0-19岁之间，最小的为12岁。关于9岁以下儿童人群的报道并不多见，但也有一些病例被记录，包括2例涉及婴儿[5,6]，1例涉及2岁[3]，1例涉及3岁[7]，1例涉及4岁[6]，1例涉及5岁[2]，另外2例涉及8岁[7,8]。我们认为我们的病例是第五个在四岁以下儿童中记录PODF的病例。

总的来说，POTs仅占所有提交的口腔活检标本的0.05%，在各种组织病理学类型的PODFs中，相对频率为51%，在周围成釉细胞瘤中为29%，在周围钙化囊性牙源性肿瘤中为13%。POT的其他组织病理学类型为散发[1]。盆腔在儿童患者中并不常见。6例PCCOT患儿中1例(16.6%)为[1]，另1例为[9]。15例儿童中有15例周围型腺瘤样牙源性肿瘤的年龄范围为3 ~ 19岁(平均11.9岁)[10-13]。7例儿童中有7例周围成釉细胞纤维瘤的年龄范围为1 - 8岁(平均4岁)[1,10,14-16]。8例儿童外周发育性牙瘤的年龄范围为1 ~ 14岁(平均6.6岁)[10]。在儿童病例[1]、角化囊性牙源性肿瘤[10]、鳞状牙源性肿瘤[17]或牙源性黏液瘤[18]中，没有周围型的相关文献。

像身体的其他组织一样，口腔结构也会受到早产的影响。口腔早产的影响与牙釉质发育不良、冠裂、腭畸形和牙弓变形有关[19-30]。除了婴儿血管瘤[31]外，尚未公布早产和肿瘤病变之间的相关性。

本病例报告和文献回顾强调了儿童中PODF的罕见性。牙源性病变与早产之间的任何联系尚不清楚。

参考文献

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文章信息

物品类型：病例报告

引用：1例儿童外周牙源性纤维瘤:文献回顾和罕见病例报告。《登特口腔健康》1.1卷:http://dx.doi.org/10.16966/2378-7090.102

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出版的历史:

收到日期:2月2日,2015年。

接受日期：2015年2月10日。

出版日期：2月15日,2015年。